作者：李志萍，孟箭，顾倩平，张杰，庄乾伟，吴蕊含，医院口腔科
病例资料
患者男，65岁，因“间断发热半年伴左侧下颌骨膨隆2个月”入院。6个月前患者出现不明原因的发热，初起时体温平均在38℃，自行服用退烧药后缓解，停药复热，最高达40℃。医院给予血常规及骨髓穿刺未见异常。患者长期自服强的松片，隔日1次，每次5mg，发热情况缓解。2个月前患者出现左面部渐进性膨隆伴疼痛，抗炎用药后，症状无明显改善。
拍摄全颌曲面断层片（图1）提示，左侧下颌骨升支处虫蚀样骨破坏，累及髁突颈部，考虑下颌骨恶性肿瘤（骨肉瘤、恶性淋巴瘤可能）。病程中患者出现食欲不振，但无明显消瘦。否认既往有高血压、糖尿病及结核病史。1年前曾有左侧下颌第三磨牙拔除史。临床检查：患者无明显营养不良表现，左面部肿胀明显，扪及大小约3cm×4cm×4cm且边界不清质硬肿块。局部皮肤略充血发红，无破溃及瘘道形成，局部有压痛，未及波动感，口内下颌升支侧黏膜水肿，无破溃。张口受限Ⅰ度，双侧颌下未及明显肿大淋巴结。左面部及下唇无明显麻木。
实验室检查：红细胞2.9×/L，白细胞8.8×/L，血红蛋白、白蛋白均低明显于正常值，红细胞沉降率（ESR）较快，肝肾功能未见明显异常，肿瘤标记物均在正常范围。胸片检查：双肺未见明显异常。下颌骨计算机体层摄影术（CT）检查：提示左侧下颌骨升支至髁状突溶骨样破坏，舌侧皮质骨部分吸收，颊侧皮质骨略膨隆（图2）。
穿刺脱落细胞活检：未见明确肿瘤细胞。入院后初步诊断为“左侧下颌骨升支占位，恶性肿瘤待排？”。给予营养支持治疗改善患者贫血状态，拟定下颌骨肿瘤切除及游离带蒂骨皮瓣修复术。手术中先行颌下切口入路的升支肿物探查术，术中见下颌骨破坏明显，呈虫蚀样，病灶内见大量干酪样坏死物及脓性肉芽样改变，下牙槽神经受压移位。清除坏死组织送病理检查，镜下见大量肿胀的组织细胞和朗罕氏巨细胞，并可见浆细胞及结核结节，考虑颌骨结核（图3）。
术后结核菌素（OT）检测结果为阳性，而结素纯蛋白衍生物（PPD）皮试呈阴性。术后明确诊断为“下颌骨结核”，经传染科会诊，给予异烟肼＋吡嗪酰胺＋乙胺丁醇三联抗结核用药，疗程6个月，术后6个月复诊见伤口愈合，面部肿胀基本消退。
讨论
骨与关节结核多发于负重大、活动多和易遭受慢性劳损部位，以脊柱最为多见。好发于儿童与青少年，是一种继发性结核病，原发病灶为肺结核或消化道结核。其好发部位是脊柱，其次是膝关节、髋关节与肘关节。口腔颌面部结核可发生于舌、牙龈、腮腺及面部淋巴结等部位，而颌骨结核在口腔颌面部结核和全身骨结核中均为最少见。颌骨结核多在结核病晚期发生，下颌骨多于上颌骨，且成人多见。上颌骨结核则多发于儿童，以血源性为主。
本例患者1年前有拔牙史，考虑结核菌经拔牙创或牙龈黏膜感染侵入。颌骨结核的发病和病程均较缓慢，局部可发生疼痛，表现为结核性骨髓炎和结核性肉芽肿，常伴有干酪样坏死物及死骨形成。继发感染时大量中性粒细胞聚集或脓肿形成。若侵犯牙齿牙胚，则牙槽窝骨质遭到破坏及牙龈牙周围大量炎症细胞浸润；若侵犯骨周围组织，可形成骨旁结核性脓肿；随着骨破坏加重，脓肿穿透骨皮质累及软组织，在口腔黏膜及面部皮肤形成冷脓肿，可自行破溃形成结核性瘘道，且瘘道经久不愈，抗炎用药效果差。颌面部结核因缺乏典型的特征，单纯依据临床表现容易误诊。
OT、PPD、ESR检查有助于诊断，但是都有一定的局限性。OT实验阳性常只能提示该患者曾感染过或已接种过卡介苗，只能作为辅助检查。结核聚合酶链式反应假阳性较多。而且多数患者曾接受长期的抗生素用药，掩盖了结核的其他全身典型症状。
本病需与下列疾病相鉴别：
（1）颌骨骨髓炎：慢性低毒性炎症其病变较结核更为广泛，病灶周围骨质呈弥漫性破坏，死骨分离及骨质硬化修复较明显，可表现为口腔内持续排脓、经久不愈的瘘管及死骨形成；
（2）颌骨骨肉瘤：临床上牙齿疼痛及皮肤感觉异常较局部肿块为早发症状，影像学改变为溶骨、成骨或混合骨破坏；
（3）颌骨恶性淋巴瘤：多表现为骨痛，进行性骨硬化或骨溶解，边界不清，无明显的骨膜反应，预后较差，免疫组织化学有助于骨淋巴瘤的诊断；
（4）颌骨嗜酸性肉芽肿：病变向上累及牙槽突骨质，类似牙周病样骨质吸收破坏，向下向后破坏升支骨质，呈低密度溶骨破坏，牙根吸收，少见骨膜反应。全身骨骼均可发病，以长骨、颅骨多见，最后确诊需要依靠组织病理学诊断。
本例患者有6个月发热病史，曾考虑为血液系统疾病，但血常规及骨髓穿刺检查不能明确诊断淋巴瘤；2个月前出现下颌骨的渐进性膨隆，CT提示左侧下颌升支骨破坏明显，呈溶骨样改变，故诊断倾向于颌骨的恶性肿瘤，拟定手术方案：下颌骨升支切除、腓骨重建及带蒂游离皮瓣修复软组织。但术中见病灶内大量干酪样坏死物及肉芽，病理结果提示颌骨结核，故更改术式为病灶刮治，保留了下颌骨的完整性。
术后给予患者胸部CT检查未见异常，OT检验示阳性，最后诊断为肺外的颌骨结核。由于颌骨结核全身症状不典型，临床表现可呈多样化，因此需要多种检查方法综合分析来提高该病的确诊率。对于不能确诊者，及早手术活检及病理检查是为可靠的依据，术前因患者长期发热处于消耗性状态，需给予适当的营养支持治疗，改善贫血，术后结合利福平、异烟肼或链霉素的足疗程抗痨治疗才能促进创面愈合并减少疾病的复发。
来源：中华口腔医学研究杂志（电子版）年10月第8卷第5期
本文经《中华医学杂志》社有限责任公司授权，仅限于非商业应用。
赞赏
